domingo, 6 de mayo de 2018

INVESTIGACIONES

Autor: Begoña Pérez Gómez

  • El NINDS apoya la investigación sobre CMT y otras neuropatías periféricas en un esfuerzo por aprender a tratar, prevenir e incluso curar mejor estos trastornos. Las investigaciones en curso incluyen esfuerzos para identificar más genes mutantes y proteínas que causan los diversos subtipos de enfermedades, esfuerzos para descubrir los mecanismos de degeneración nerviosa y atrofia muscular con la esperanza de desarrollar intervenciones para detener o ralentizar estos procesos debilitantes y esfuerzos para encontrar terapias para revertir la degeneración nerviosa y la atrofia muscular.
  • Un área prometedora de investigación incluye experimentos de terapia génica. La investigación con cultivos celulares y modelos animales ha demostrado que es posible administrar genes a las células y al músculo de Schwann. Otra área de investigación implica el uso de factores tróficos o factores de crecimiento nervioso, como la hormona andrógeno, para prevenir la degeneración nerviosa. La vitamina C se ha estudiado en CMT1A y los resultados de un ensayo multicéntrico llegarán pronto. La curcumina, un componente del curry, se está estudiando actualmente como una estrategia de tratamiento en un modelo animal de CMT1B.


1. TERAPIA GÉNICA


La terapia génica implica administrar una copia funcional de un gen defectuoso en la enfermedad. La terapia con células madre implica el suministro de células sanas para promover la regeneración nerviosa.
Los investigadores han realizado estudios de estos enfoques, pero ninguna técnica ha avanzado a la etapa de seguimiento clínico.
En un estudio de un modelo de ratón de CMT1A, los investigadores usaron un virus para administrar una versión funcional del gen NT-3. Ese gen está involucrado en la supervivencia de las células de Schwann, que mantienen la vaina de mielina protectora que rodea los nervios. Es decir, se trata de la administración de un gen funcional que pareció promover la regeneración nerviosa.


2. HORMONAS ANDRÓGENAS

Los esteroides anabólicos tienen el efecto clínico de aumentar la síntesis de proteínas en los músculos y otros tejidos. Las neuronas del cerebro y la médula espinal tienen receptores de esteroides gonadales y varios estudios han demostrado a niveles estructurales y moleculares que los esteroides androgénicos tienen un efecto trófico significativo en el cerebro y la médula espinal.
Estudio clínico:Evaluamos el efecto de la oxandrolona (un esteroide anabólico aprobado por la FDA) a la dosis de 20 mg / día durante 3 meses añadidos al entrenamiento acompañado de la fuerza 3 veces por semana en un paciente afectado por una enfermedad desmielinizante, Charcot-Marie-Toot 1 (CMT1). Después del tratamiento, se observó un aumento en la fuerza muscular y la capacidad para caminar. La biopsia muscular reveló un aumento significativo de la agrupación de tipos de fibras musculares, una expresión de procesos de regeneración y reinervación.
Conclusiones: Los datos resultantes de este informe de caso único sugieren que los esteroides androgénicos anabólicos tienen un potencial efecto neuroregenerativo, con una mejora inherente en la eficiencia neuromuscular a través de una síntesis de mielina aumentada en el sitio del sistema nervioso periférico.


3. ESTUDIO DE LA VITAMINA C EN CTM1A.

La vitamina C se ha propuesto como un tratamiento para la CMT, porque la vitamina C es necesaria para la mielinización (desarrollo de la mielina o el aislamiento alrededor de las fibras nerviosas) en cultivos de laboratorio de células nerviosas y los nervios periféricos de ratones.
Estudio clínico: se realizaron seis ensayos, cinco en adultos y uno en niños, sobre el tratamiento de CMT tipo 1A (CMT1A) con vitamina C. Todas las dosis de vitamina C  de 1 a 4 gramos por día fueron comparadas con un placebo (un placebo o una píldora de azúcar disfrazada de vitamina C), y duró 12 o 24 meses. Los ensayos en adultos incluyeron un total de 622 personas. La otra prueba incluyó 80 niños. La principal medida de los efectos de la vitamina C en esta revisión fue el cambio en el deterioro. También recopilamos información sobre discapacidad, estudios de conducción nerviosa, sensación, fuerza muscular, calidad de vida y efectos nocivos de la vitamina C.
Resultados: Encontramos que el tratamiento con vitamina C no mejoró el deterioro de CMT1A en adultos según lo medido por el puntaje de neuropatía CMT (CMTNS).Las medidas utilizadas para los niños en este estudio tampoco mostraron beneficio de la vitamina C. Los estudios tenían un bajo riesgo de sesgo, lo que significa que estaban bien diseñados y los resultados no se vieron fácilmente influenciados por el azar. Los eventos adversos fueron similares en naturaleza y número en los grupos de vitamina C y placebo.
 Existe evidencia de alta calidad para adultos y evidencia de baja calidad para los niños de que la vitamina C no mejora el curso de CMT1A. Sin embargo, la CMT progresa lentamente, por lo que las duraciones del estudio de 12 o 24 meses pueden no haber sido lo suficientemente largas como para detectar los efectos del tratamiento. Deben realizarse más investigaciones durante un periodo de tiempo mas largo y parámetros de resultado más sensibles, aunque es poco probable que se produzca un efecto grande en adultos o niños.


4. CURCUMINA EN CTM1B

La enfermedad de Charcot-Marie-Tooth tipo 1B es causada por mutaciones en la proteína cero de mielina. Los ratones R98C, un modelo auténtico de enfermedad de Charcot-Marie-Tooth de aparición temprana tipo 1B, desarrollan neuropatía en parte porque la proteína cero de mielina mutante plegada incorrectamente se retiene en el retículo endoplasmático donde activa la respuesta de proteína desplegada. Debido a que la curcumina oral, un componente de la especia cúrcuma, ha demostrado aliviar el estrés del retículo endoplasmático y disminuir la activación de la respuesta de proteína desplegada.
Estudio clínico: se tratan ratones mutantes R98C con lavado gástrico diario de curcumina o derivados de curcumina a partir de los 4 días de edad y los analizaron por discapacidad clínica, parámetros electrofisiológicos y morfología del nervio periférico. Les fueron administrados a ratones R98C heterocigotos curcumina disuelta en aceite de sésamo o fosfatidilcolina curcumina y esto se realizo así como en compañeros de camada de tipo salvaje en una prueba de rotarod (prueba estándar de coordinación motriz, equilibrio y fatiga en roedores) consiguiendo un mayor número de axones de gran diámetro en sus nervios ciáticos. El tratamiento con los dos últimos compuestos también aumentó las amplitudes del potencial de acción del músculo compuesto y la inervación de las uniones neuromusculares en animales heterocigotos y homocigotos R98C, pero no mejoró la velocidad de conducción nerviosa, el grosor de la mielina, los cocientes G o el período de mielina. La expresión de c-Jun y SCIP(supressed cAMP-inducible POU) , que son transcriptores factores que inhiben la mielinización cuando se sobreexpresa, también se redujo por el tratamiento. De acuerdo con su papel en la reducción del estrés del retículo endoplasmático, el tratamiento con curcumina disuelta en aceite de sésamo o fosfatidilcolina curcumina se asoció con un menor empalme de la proteína de unión X-box (XBP1).
Resultados: estos datos demuestran que este tratamiento mejora la neuropatía periférica de ratones R98C aliviando el estrés del retículo endoplásmico, al reducir la activación de la respuesta de proteína desplegada y al promover la diferenciación de células de Schwann.

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